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o m&#233;todo diagn&#243;stico de primeira linha&#44; podendo&#44; contudo&#44; ser necess&#225;rio recorrer a outros exames imagiol&#243;gicos para defini&#231;&#227;o superior da anatomia coron&#225;ria&#46; A angiotomografia coron&#225;ria computorizada define a origem das art&#233;rias coron&#225;rias e a rela&#231;&#227;o destas com as estruturas adjacentes&#46; Permite&#44; assim&#44; efetuar medi&#231;&#245;es indispens&#225;veis para o cirurgi&#227;o planear a abordagem cir&#250;rgica&#46; A coronariografia seletiva mant&#233;m&#8208;se&#44; para muitos autores o m&#233;todo <span class="elsevierStyleItalic">gold&#8208;standard</span> para o planeamento cir&#250;rgico&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A cirurgia &#233; o tratamento de elei&#231;&#227;o nos pacientes com ALCAPA&#44; podendo tornar&#8208;se emergente nas crian&#231;as muito sintom&#225;ticas&#46; O tratamento ideal consiste na cria&#231;&#227;o de um sistema de perfus&#227;o coron&#225;rio duplo&#46; No tipo infantil&#44; quando a anatomia &#233; favor&#225;vel&#44; opta&#8208;se pela corre&#231;&#227;o mais anat&#243;mica que consiste na implanta&#231;&#227;o direta da ACE na aorta&#46; Uma alternativa &#233; a cria&#231;&#227;o de um conduto intrapulmonar do &#243;stio coron&#225;rio esquerdo at&#233; &#224; aorta &#40;procedimento de <span class="elsevierStyleItalic">Takeuchi</span>&#41;&#46; Este &#250;ltimo apresenta como complica&#231;&#245;es tardias estenose pulmonar&#44; fuga intra&#8208;pulmonar&#44; estenose e regurgita&#231;&#227;o a&#243;rtica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No adulto&#44; geralmente realiza&#8208;se revasculariza&#231;&#227;o mioc&#225;rdica da ACE e laquea&#231;&#227;o da sua origem na art&#233;ria pulmonar&#46; A vantagem desta t&#233;cnica &#233; evitar a manipula&#231;&#227;o da raiz da aorta&#44; mas tal deve ser contrabalan&#231;ado com o eventual risco de uma menor durabilidade do enxerto&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ap&#243;s corre&#231;&#227;o cir&#250;rgica a evolu&#231;&#227;o &#233; geralmente favor&#225;vel&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso Cl&#237;nico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores apresentam o caso de uma crian&#231;a do sexo feminino&#44; ra&#231;a negra&#44; de 8 anos de idade&#44; evacuada de Cabo Verde para esclarecimento de cardiopatia&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Iniciou cl&#237;nica de insufici&#234;ncia card&#237;aca aos tr&#234;s meses&#44; com diagn&#243;stico ecocardiogr&#225;fico aos 11 meses de miocardiopatia dilatada&#44; pelo que iniciou terap&#234;utica anticongestiva com melhoria do quadro cl&#237;nico&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Foi evacuada aos oito anos para o nosso Centro para melhor esclarecimento diagn&#243;stico e orienta&#231;&#227;o terap&#234;utica&#46; Encontrava&#8208;se assintom&#225;tica&#44; apresentando &#224; ausculta&#231;&#227;o um sopro cont&#237;nuo no bordo para&#8208;esternal superior esquerdo&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A telerradiografia tor&#225;cica apresentava ligeira cardiomegalia e o eletrocardiograma tinha crit&#233;rios de hipertrofia ventricular esquerda com sinais de isquemia subendoc&#225;rdica da parede lateral e septal&#44; sem evid&#234;ncia de necrose&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ecocardiograficamente observou&#8208;se ventr&#237;culo esquerdo dilatado com regi&#227;o apical hipocin&#233;tica e aneurism&#225;tica&#59; ecogenicidade aumentada do aparelho subvalvular mitral compat&#237;vel com fibroelastose secund&#225;ria a isquemia do m&#250;sculo papilar&#46; O estudo Doppler identificou m&#250;ltiplos fluxos sistodiast&#243;licos interventriculares com velocidade m&#225;xima &#60; 1 m&#47;s &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Figura 1</a>A e 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B&#41;&#46; N&#227;o apresentava regurgita&#231;&#227;o valvular mitral e a fra&#231;&#227;o de eje&#231;&#227;o calculada por m&#233;todo de <span class="elsevierStyleItalic">Simpson</span> biplano foi de 48&#37;&#46; A art&#233;ria coron&#225;ria direita &#40;ACD&#41; encontrava&#8208;se ectasiada &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Figura 1</a>C&#41;&#44; n&#227;o sendo poss&#237;vel determinar a origem da ACE&#46; Em incid&#234;ncia paraesternal eixo curto&#44; foi vis&#237;vel fluxo retr&#243;grado no tronco da art&#233;ria pulmonar &#40;TAP&#41;&#44; logo ap&#243;s a v&#225;lvula pulmonar&#44; sugestivo de <span class="elsevierStyleItalic">runoff</span> da ACE &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Figura 1</a>D&#44; seta&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para confirma&#231;&#227;o diagn&#243;stica realizou Angio &#8211; TAC coron&#225;ria que mostrou tronco comum da ACE com origem na vertente inferior esquerda do TAP&#44; a cerca de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm da raiz da aorta &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0010">Figuras 2 e 3</a>&#41;&#46; Esta dist&#226;ncia levantou d&#250;vidas sobre a possibilidade de transfer&#234;ncia direta da ACE para aorta&#46; Por apresentar per&#237;odos de frequ&#234;ncias card&#237;acas mais elevadas &#40;apesar de f&#225;rmaco cronotr&#243;pico negativo&#41; e artefactos de imagem secund&#225;rios a movimento&#44; apenas foi poss&#237;vel definir o trajeto proximal das coron&#225;rias&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Realizou&#44; tamb&#233;m&#44; cateterismo card&#237;aco que confirmou a origem an&#243;mala da ACE a partir do TAP&#44; assim como perfus&#227;o retr&#243;grada da ACE atrav&#233;s da ACD por uma extensa rede de vasos colaterais e posterior drenagem no TAP&#46; Detetou&#8208;se ainda redu&#231;&#227;o luminal da por&#231;&#227;o distal da art&#233;ria descendente anterior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">Figura 4</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B e 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>C&#41;&#46; A ventriculografia esquerda evidenciou dilata&#231;&#227;o aneurism&#225;tica da regi&#227;o apical do VE &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">Figura 4</a>A&#41; e disfun&#231;&#227;o sist&#243;lica ligeira&#46; Verificou&#8208;se que a press&#227;o telediast&#243;lica do VE estava elevada com press&#245;es e resist&#234;ncia vascular pulmonar normais&#46; Tentou&#8208;se cateteriza&#231;&#227;o seletiva da ACE a partir do TAP sem sucesso e uma angiografia no TAP n&#227;o evidenciou opacifica&#231;&#227;o da ACE&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ap&#243;s discuss&#227;o com o cirurgi&#227;o&#44; foi submetida a reimplanta&#231;&#227;o direta do tronco comum da ACE na raiz da aorta&#44; com boa evolu&#231;&#227;o p&#243;s cir&#250;rgica&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A crian&#231;a manteve as altera&#231;&#245;es eletrocardiogr&#225;ficas que demonstrava &#224; admiss&#227;o&#46; Para excluir d&#233;fices de perfus&#227;o ap&#243;s a reimplanta&#231;&#227;o da coron&#225;ria realizou&#44; antes de regressar ao pa&#237;s de origem &#40;cerca de um m&#234;s ap&#243;s a cirurgia&#41;&#44; uma prova de esfor&#231;o segundo protocolo de Bruce que excluiu disritmias ou agravamento das altera&#231;&#245;es de repolariza&#231;&#227;o da parede septal e lateral com o exerc&#237;cio&#46; A avalia&#231;&#227;o ecocardiogr&#225;fica mostrou fluxo adequado na coron&#225;ria reimplantada&#44; normaliza&#231;&#227;o das dimens&#245;es das cavidades esquerdas&#44; com disfun&#231;&#227;o sist&#243;lica do VE mais ligeira&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discuss&#227;o</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De acordo com a express&#227;o cl&#237;nica da doen&#231;a&#44; podemos classificar a ALCAPA em dois tipos&#58; o infantil e o adulto&#46; Na vida fetal&#44; as press&#245;es pulmonares elevadas possibilitam um fluxo anter&#243;grado na ACE&#44; permitindo uma boa adapta&#231;&#227;o <span class="elsevierStyleItalic">in utero</span>&#46; Ap&#243;s o nascimento&#44; a diminui&#231;&#227;o gradual das press&#245;es e resist&#234;ncias vasculares pulmonares resulta numa press&#227;o de perfus&#227;o coron&#225;ria progressivamente mais baixa&#44; culminando na invers&#227;o do fluxo na ACE&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No tipo infantil&#44; o mais comum&#44; ap&#243;s a revers&#227;o do fluxo na ACE n&#227;o se forma uma rede colateral entre as coron&#225;rias&#44; que permanecem de di&#226;metro normal&#46; A diminui&#231;&#227;o do fornecimento de sangue ao mioc&#225;rdio alimentado pelo territ&#243;rio da ACE traduz&#8208;se em cardiomiopatia isqu&#233;mica que cursa com 90&#37; de mortalidade no primeiro ano de vida&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No tipo adulto&#44; o fluxo reverso na ACE estimula a forma&#231;&#227;o de uma circula&#231;&#227;o colateral inter&#8208;coron&#225;ria com dilata&#231;&#227;o gradual das coron&#225;rias&#44; possibilitando uma press&#227;o de enchimento adequada da ACE a partir da ACD&#46; Progressivamente&#44; a dilata&#231;&#227;o das coron&#225;rias origina fluxo de sangue preferencialmente para a art&#233;ria pulmonar em detrimento do sistema de elevada resist&#234;ncia do mioc&#225;rdio&#44; ocorrendo o fen&#243;meno de roubo coron&#225;rio&#46; Neste subgrupo&#44; desenvolve&#8208;se doen&#231;a mioc&#225;rdica isqu&#233;mica cr&#243;nica potenciando o risco de morte s&#250;bita por disritmias&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Real&#231;a&#8208;se que a fun&#231;&#227;o ventricular depende mais da press&#227;o de perfus&#227;o das coron&#225;rias do que da satura&#231;&#227;o de oxig&#233;nio do sangue que transportam&#46; Por isso&#44; contrariamente ao ALCAPA&#44; na transposi&#231;&#227;o simples das grandes art&#233;rias&#44; que se caracteriza por baixos &#237;ndices de satura&#231;&#227;o de oxig&#233;nio nas art&#233;rias coron&#225;rias mas press&#227;o de perfus&#227;o coron&#225;ria normal&#44; a fun&#231;&#227;o ventricular esquerda &#233; preservada&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O nosso caso &#233; o de uma crian&#231;a com ALCAPA que sobreviveu devido ao desenvolvimento de uma extensa circula&#231;&#227;o colateral coronariana direita&#8208;esquerda&#46; O in&#237;cio dos sintomas aos tr&#234;s meses poder&#225; ter coincidido com a diminui&#231;&#227;o progressiva da resist&#234;ncia vascular pulmonar e o encerramento do canal arterial&#46; Na avalia&#231;&#227;o ecocardiogr&#225;fica&#44; no pa&#237;s de origem&#44; foi diagnosticada miocardiopatia dilatada de causa n&#227;o esclarecida&#46; Trata&#8208;se&#44; de facto&#44; de um diagn&#243;stico que necessita de um elevado &#237;ndice de suspei&#231;&#227;o e de exames complementares diferenciados para a sua confirma&#231;&#227;o&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A melhoria da disfun&#231;&#227;o ventricular deveu&#8208;se provavelmente&#44; &#224; rede colateral extensa que se desenvolveu durante o per&#237;odo mais cr&#237;tico&#44; permitindo manter uma press&#227;o de perfus&#227;o coron&#225;ria e aporte de oxig&#233;nio ao mioc&#225;rdio em risco&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">&#192; admiss&#227;o no nosso Centro&#44; esta crian&#231;a apresentava&#8208;se assintom&#225;tica&#44; refletindo a adapta&#231;&#227;o favor&#225;vel proporcionada pela revasculariza&#231;&#227;o natural&#46; O sopro cont&#237;nuo auscultado est&#225; relacionado possivelmente com o <span class="elsevierStyleItalic">runoff</span> da ACE para o TAP&#46; Ao ecocardiograma apresentava as altera&#231;&#245;es t&#237;picas do subtipo adulto da ALCAPA&#58; fluxos sistodiast&#243;licos intraventriculares &#40;rede colateral extensa que alimentava a ACE&#41;&#59; dilata&#231;&#227;o e disfun&#231;&#227;o ventricular esquerda &#40;secund&#225;ria a isquemia do mioc&#225;rdio&#41; e n&#227;o origem da ACE na aorta&#46; No entanto&#44; est&#225; descrito que poder&#225; ocorrer uma falsa imagem da ACE a emergir da aorta&#46; Nestes casos a dire&#231;&#227;o an&#243;mala &#40;retr&#243;grada&#41; do fluxo a n&#237;vel da ACE ajuda ao diagn&#243;stico correto&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A tomografia coron&#225;ria apresenta limita&#231;&#245;es t&#233;cnicas em idade pedi&#225;trica&#44; pelo que pode ser necess&#225;rio complementar o estudo com angiografia coron&#225;ria conforme ocorreu neste caso&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No nosso cateterismo caracteriz&#225;mos o fluxo de sangue coron&#225;rio e toda a anatomia coron&#225;ria&#46; Verific&#225;mos redu&#231;&#227;o luminal da por&#231;&#227;o distal da art&#233;ria descendente anterior com consequente insuficiente perfus&#227;o do seu territ&#243;rio distal com regi&#227;o aneurism&#225;tica e hipocinesia do &#225;pex&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">&#192; semelhan&#231;a do que foi a decis&#227;o da equipa de cirurgia do nosso Centro&#44; a corre&#231;&#227;o dever&#225; favorecer a cria&#231;&#227;o de um sistema de perfus&#227;o coron&#225;rio duplo&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ap&#243;s esta interven&#231;&#227;o&#44; &#233; expect&#225;vel que a fun&#231;&#227;o e dilata&#231;&#227;o ventricular esquerda melhorem gradualmente&#46; No caso descrito&#44; apesar do pouco tempo de seguimento p&#243;s&#8208;operat&#243;rio&#44; j&#225; se observou normaliza&#231;&#227;o das dimens&#245;es do VE e melhoria da disfun&#231;&#227;o ventricular sist&#243;lica&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclus&#227;o</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A ALCAPA &#233; uma cardiopatia rara associada a alta mortalidade&#46; A hist&#243;ria natural dos poucos casos que sobrevivem ap&#243;s o primeiro ano de vida sem diagn&#243;stico inclui isquemia cr&#243;nica&#44; disfun&#231;&#227;o ventricular e disritmias potencialmente fatais&#46; A multimodalidade de exames complementares permite uma melhor acuidade diagn&#243;stica e fornece dados fundamentais ao cirurgi&#227;o&#46; A corre&#231;&#227;o cir&#250;rgica deve ser considerada em todos os pacientes&#44; preferindo&#8208;se uma abordagem que crie um sistema coron&#225;rio duplo&#46; O progn&#243;stico ap&#243;s a cirurgia &#233; geralmente favor&#225;vel&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflito de interesses</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores declaram n&#227;o haver conflito de interesses&#46;</p></span></span>"
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Caso Clínico
Causa rara de disfunção ventricular esquerda em idade pediátrica
Unusual cause of left ventricular dysfunction in a child
Maria Emanuel Amarala,
Autor para correspondência
mariaemanuelamaral@gmail.com

Autor para correspondência.
, Pedro Epifânioa, Natália Noronhaa, António Piresa, Paula Martinsa, Vanda Azevedob, Eduardo Castelaa, Manuel J. Antunesc
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o m&#233;todo diagn&#243;stico de primeira linha&#44; podendo&#44; contudo&#44; ser necess&#225;rio recorrer a outros exames imagiol&#243;gicos para defini&#231;&#227;o superior da anatomia coron&#225;ria&#46; A angiotomografia coron&#225;ria computorizada define a origem das art&#233;rias coron&#225;rias e a rela&#231;&#227;o destas com as estruturas adjacentes&#46; Permite&#44; assim&#44; efetuar medi&#231;&#245;es indispens&#225;veis para o cirurgi&#227;o planear a abordagem cir&#250;rgica&#46; A coronariografia seletiva mant&#233;m&#8208;se&#44; para muitos autores o m&#233;todo <span class="elsevierStyleItalic">gold&#8208;standard</span> para o planeamento cir&#250;rgico&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A cirurgia &#233; o tratamento de elei&#231;&#227;o nos pacientes com ALCAPA&#44; podendo tornar&#8208;se emergente nas crian&#231;as muito sintom&#225;ticas&#46; O tratamento ideal consiste na cria&#231;&#227;o de um sistema de perfus&#227;o coron&#225;rio duplo&#46; No tipo infantil&#44; quando a anatomia &#233; favor&#225;vel&#44; opta&#8208;se pela corre&#231;&#227;o mais anat&#243;mica que consiste na implanta&#231;&#227;o direta da ACE na aorta&#46; Uma alternativa &#233; a cria&#231;&#227;o de um conduto intrapulmonar do &#243;stio coron&#225;rio esquerdo at&#233; &#224; aorta &#40;procedimento de <span class="elsevierStyleItalic">Takeuchi</span>&#41;&#46; Este &#250;ltimo apresenta como complica&#231;&#245;es tardias estenose pulmonar&#44; fuga intra&#8208;pulmonar&#44; estenose e regurgita&#231;&#227;o a&#243;rtica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No adulto&#44; geralmente realiza&#8208;se revasculariza&#231;&#227;o mioc&#225;rdica da ACE e laquea&#231;&#227;o da sua origem na art&#233;ria pulmonar&#46; A vantagem desta t&#233;cnica &#233; evitar a manipula&#231;&#227;o da raiz da aorta&#44; mas tal deve ser contrabalan&#231;ado com o eventual risco de uma menor durabilidade do enxerto&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ap&#243;s corre&#231;&#227;o cir&#250;rgica a evolu&#231;&#227;o &#233; geralmente favor&#225;vel&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Caso Cl&#237;nico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores apresentam o caso de uma crian&#231;a do sexo feminino&#44; ra&#231;a negra&#44; de 8 anos de idade&#44; evacuada de Cabo Verde para esclarecimento de cardiopatia&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Iniciou cl&#237;nica de insufici&#234;ncia card&#237;aca aos tr&#234;s meses&#44; com diagn&#243;stico ecocardiogr&#225;fico aos 11 meses de miocardiopatia dilatada&#44; pelo que iniciou terap&#234;utica anticongestiva com melhoria do quadro cl&#237;nico&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Foi evacuada aos oito anos para o nosso Centro para melhor esclarecimento diagn&#243;stico e orienta&#231;&#227;o terap&#234;utica&#46; Encontrava&#8208;se assintom&#225;tica&#44; apresentando &#224; ausculta&#231;&#227;o um sopro cont&#237;nuo no bordo para&#8208;esternal superior esquerdo&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A telerradiografia tor&#225;cica apresentava ligeira cardiomegalia e o eletrocardiograma tinha crit&#233;rios de hipertrofia ventricular esquerda com sinais de isquemia subendoc&#225;rdica da parede lateral e septal&#44; sem evid&#234;ncia de necrose&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ecocardiograficamente observou&#8208;se ventr&#237;culo esquerdo dilatado com regi&#227;o apical hipocin&#233;tica e aneurism&#225;tica&#59; ecogenicidade aumentada do aparelho subvalvular mitral compat&#237;vel com fibroelastose secund&#225;ria a isquemia do m&#250;sculo papilar&#46; O estudo Doppler identificou m&#250;ltiplos fluxos sistodiast&#243;licos interventriculares com velocidade m&#225;xima &#60; 1 m&#47;s &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Figura 1</a>A e 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B&#41;&#46; N&#227;o apresentava regurgita&#231;&#227;o valvular mitral e a fra&#231;&#227;o de eje&#231;&#227;o calculada por m&#233;todo de <span class="elsevierStyleItalic">Simpson</span> biplano foi de 48&#37;&#46; A art&#233;ria coron&#225;ria direita &#40;ACD&#41; encontrava&#8208;se ectasiada &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Figura 1</a>C&#41;&#44; n&#227;o sendo poss&#237;vel determinar a origem da ACE&#46; Em incid&#234;ncia paraesternal eixo curto&#44; foi vis&#237;vel fluxo retr&#243;grado no tronco da art&#233;ria pulmonar &#40;TAP&#41;&#44; logo ap&#243;s a v&#225;lvula pulmonar&#44; sugestivo de <span class="elsevierStyleItalic">runoff</span> da ACE &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">Figura 1</a>D&#44; seta&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para confirma&#231;&#227;o diagn&#243;stica realizou Angio &#8211; TAC coron&#225;ria que mostrou tronco comum da ACE com origem na vertente inferior esquerda do TAP&#44; a cerca de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm da raiz da aorta &#40;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0010">Figuras 2 e 3</a>&#41;&#46; Esta dist&#226;ncia levantou d&#250;vidas sobre a possibilidade de transfer&#234;ncia direta da ACE para aorta&#46; Por apresentar per&#237;odos de frequ&#234;ncias card&#237;acas mais elevadas &#40;apesar de f&#225;rmaco cronotr&#243;pico negativo&#41; e artefactos de imagem secund&#225;rios a movimento&#44; apenas foi poss&#237;vel definir o trajeto proximal das coron&#225;rias&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Realizou&#44; tamb&#233;m&#44; cateterismo card&#237;aco que confirmou a origem an&#243;mala da ACE a partir do TAP&#44; assim como perfus&#227;o retr&#243;grada da ACE atrav&#233;s da ACD por uma extensa rede de vasos colaterais e posterior drenagem no TAP&#46; Detetou&#8208;se ainda redu&#231;&#227;o luminal da por&#231;&#227;o distal da art&#233;ria descendente anterior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">Figura 4</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B e 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>C&#41;&#46; A ventriculografia esquerda evidenciou dilata&#231;&#227;o aneurism&#225;tica da regi&#227;o apical do VE &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">Figura 4</a>A&#41; e disfun&#231;&#227;o sist&#243;lica ligeira&#46; Verificou&#8208;se que a press&#227;o telediast&#243;lica do VE estava elevada com press&#245;es e resist&#234;ncia vascular pulmonar normais&#46; Tentou&#8208;se cateteriza&#231;&#227;o seletiva da ACE a partir do TAP sem sucesso e uma angiografia no TAP n&#227;o evidenciou opacifica&#231;&#227;o da ACE&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ap&#243;s discuss&#227;o com o cirurgi&#227;o&#44; foi submetida a reimplanta&#231;&#227;o direta do tronco comum da ACE na raiz da aorta&#44; com boa evolu&#231;&#227;o p&#243;s cir&#250;rgica&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A crian&#231;a manteve as altera&#231;&#245;es eletrocardiogr&#225;ficas que demonstrava &#224; admiss&#227;o&#46; Para excluir d&#233;fices de perfus&#227;o ap&#243;s a reimplanta&#231;&#227;o da coron&#225;ria realizou&#44; antes de regressar ao pa&#237;s de origem &#40;cerca de um m&#234;s ap&#243;s a cirurgia&#41;&#44; uma prova de esfor&#231;o segundo protocolo de Bruce que excluiu disritmias ou agravamento das altera&#231;&#245;es de repolariza&#231;&#227;o da parede septal e lateral com o exerc&#237;cio&#46; A avalia&#231;&#227;o ecocardiogr&#225;fica mostrou fluxo adequado na coron&#225;ria reimplantada&#44; normaliza&#231;&#227;o das dimens&#245;es das cavidades esquerdas&#44; com disfun&#231;&#227;o sist&#243;lica do VE mais ligeira&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discuss&#227;o</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De acordo com a express&#227;o cl&#237;nica da doen&#231;a&#44; podemos classificar a ALCAPA em dois tipos&#58; o infantil e o adulto&#46; Na vida fetal&#44; as press&#245;es pulmonares elevadas possibilitam um fluxo anter&#243;grado na ACE&#44; permitindo uma boa adapta&#231;&#227;o <span class="elsevierStyleItalic">in utero</span>&#46; Ap&#243;s o nascimento&#44; a diminui&#231;&#227;o gradual das press&#245;es e resist&#234;ncias vasculares pulmonares resulta numa press&#227;o de perfus&#227;o coron&#225;ria progressivamente mais baixa&#44; culminando na invers&#227;o do fluxo na ACE&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No tipo infantil&#44; o mais comum&#44; ap&#243;s a revers&#227;o do fluxo na ACE n&#227;o se forma uma rede colateral entre as coron&#225;rias&#44; que permanecem de di&#226;metro normal&#46; A diminui&#231;&#227;o do fornecimento de sangue ao mioc&#225;rdio alimentado pelo territ&#243;rio da ACE traduz&#8208;se em cardiomiopatia isqu&#233;mica que cursa com 90&#37; de mortalidade no primeiro ano de vida&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No tipo adulto&#44; o fluxo reverso na ACE estimula a forma&#231;&#227;o de uma circula&#231;&#227;o colateral inter&#8208;coron&#225;ria com dilata&#231;&#227;o gradual das coron&#225;rias&#44; possibilitando uma press&#227;o de enchimento adequada da ACE a partir da ACD&#46; Progressivamente&#44; a dilata&#231;&#227;o das coron&#225;rias origina fluxo de sangue preferencialmente para a art&#233;ria pulmonar em detrimento do sistema de elevada resist&#234;ncia do mioc&#225;rdio&#44; ocorrendo o fen&#243;meno de roubo coron&#225;rio&#46; Neste subgrupo&#44; desenvolve&#8208;se doen&#231;a mioc&#225;rdica isqu&#233;mica cr&#243;nica potenciando o risco de morte s&#250;bita por disritmias&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Real&#231;a&#8208;se que a fun&#231;&#227;o ventricular depende mais da press&#227;o de perfus&#227;o das coron&#225;rias do que da satura&#231;&#227;o de oxig&#233;nio do sangue que transportam&#46; Por isso&#44; contrariamente ao ALCAPA&#44; na transposi&#231;&#227;o simples das grandes art&#233;rias&#44; que se caracteriza por baixos &#237;ndices de satura&#231;&#227;o de oxig&#233;nio nas art&#233;rias coron&#225;rias mas press&#227;o de perfus&#227;o coron&#225;ria normal&#44; a fun&#231;&#227;o ventricular esquerda &#233; preservada&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O nosso caso &#233; o de uma crian&#231;a com ALCAPA que sobreviveu devido ao desenvolvimento de uma extensa circula&#231;&#227;o colateral coronariana direita&#8208;esquerda&#46; O in&#237;cio dos sintomas aos tr&#234;s meses poder&#225; ter coincidido com a diminui&#231;&#227;o progressiva da resist&#234;ncia vascular pulmonar e o encerramento do canal arterial&#46; Na avalia&#231;&#227;o ecocardiogr&#225;fica&#44; no pa&#237;s de origem&#44; foi diagnosticada miocardiopatia dilatada de causa n&#227;o esclarecida&#46; Trata&#8208;se&#44; de facto&#44; de um diagn&#243;stico que necessita de um elevado &#237;ndice de suspei&#231;&#227;o e de exames complementares diferenciados para a sua confirma&#231;&#227;o&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A melhoria da disfun&#231;&#227;o ventricular deveu&#8208;se provavelmente&#44; &#224; rede colateral extensa que se desenvolveu durante o per&#237;odo mais cr&#237;tico&#44; permitindo manter uma press&#227;o de perfus&#227;o coron&#225;ria e aporte de oxig&#233;nio ao mioc&#225;rdio em risco&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">&#192; admiss&#227;o no nosso Centro&#44; esta crian&#231;a apresentava&#8208;se assintom&#225;tica&#44; refletindo a adapta&#231;&#227;o favor&#225;vel proporcionada pela revasculariza&#231;&#227;o natural&#46; O sopro cont&#237;nuo auscultado est&#225; relacionado possivelmente com o <span class="elsevierStyleItalic">runoff</span> da ACE para o TAP&#46; Ao ecocardiograma apresentava as altera&#231;&#245;es t&#237;picas do subtipo adulto da ALCAPA&#58; fluxos sistodiast&#243;licos intraventriculares &#40;rede colateral extensa que alimentava a ACE&#41;&#59; dilata&#231;&#227;o e disfun&#231;&#227;o ventricular esquerda &#40;secund&#225;ria a isquemia do mioc&#225;rdio&#41; e n&#227;o origem da ACE na aorta&#46; No entanto&#44; est&#225; descrito que poder&#225; ocorrer uma falsa imagem da ACE a emergir da aorta&#46; Nestes casos a dire&#231;&#227;o an&#243;mala &#40;retr&#243;grada&#41; do fluxo a n&#237;vel da ACE ajuda ao diagn&#243;stico correto&#46;</p><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A tomografia coron&#225;ria apresenta limita&#231;&#245;es t&#233;cnicas em idade pedi&#225;trica&#44; pelo que pode ser necess&#225;rio complementar o estudo com angiografia coron&#225;ria conforme ocorreu neste caso&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No nosso cateterismo caracteriz&#225;mos o fluxo de sangue coron&#225;rio e toda a anatomia coron&#225;ria&#46; Verific&#225;mos redu&#231;&#227;o luminal da por&#231;&#227;o distal da art&#233;ria descendente anterior com consequente insuficiente perfus&#227;o do seu territ&#243;rio distal com regi&#227;o aneurism&#225;tica e hipocinesia do &#225;pex&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">&#192; semelhan&#231;a do que foi a decis&#227;o da equipa de cirurgia do nosso Centro&#44; a corre&#231;&#227;o dever&#225; favorecer a cria&#231;&#227;o de um sistema de perfus&#227;o coron&#225;rio duplo&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ap&#243;s esta interven&#231;&#227;o&#44; &#233; expect&#225;vel que a fun&#231;&#227;o e dilata&#231;&#227;o ventricular esquerda melhorem gradualmente&#46; No caso descrito&#44; apesar do pouco tempo de seguimento p&#243;s&#8208;operat&#243;rio&#44; j&#225; se observou normaliza&#231;&#227;o das dimens&#245;es do VE e melhoria da disfun&#231;&#227;o ventricular sist&#243;lica&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclus&#227;o</span><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A ALCAPA &#233; uma cardiopatia rara associada a alta mortalidade&#46; A hist&#243;ria natural dos poucos casos que sobrevivem ap&#243;s o primeiro ano de vida sem diagn&#243;stico inclui isquemia cr&#243;nica&#44; disfun&#231;&#227;o ventricular e disritmias potencialmente fatais&#46; A multimodalidade de exames complementares permite uma melhor acuidade diagn&#243;stica e fornece dados fundamentais ao cirurgi&#227;o&#46; A corre&#231;&#227;o cir&#250;rgica deve ser considerada em todos os pacientes&#44; preferindo&#8208;se uma abordagem que crie um sistema coron&#225;rio duplo&#46; O progn&#243;stico ap&#243;s a cirurgia &#233; geralmente favor&#225;vel&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Conflito de interesses</span><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores declaram n&#227;o haver conflito de interesses&#46;</p></span></span>"
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Informação do artigo
ISSN: 08702551
Idioma original: Português
Dados atualizados diariamente
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2024 Novembro 30 3 33
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2023 Janeiro 70 25 95
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2022 Novembro 93 39 132
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2021 Novembro 59 55 114
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